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Early-Onset Heart Failure, Alopecia, and Cutaneous Abnormalities Associated with a Novel Compound Heterozygous Mutation in Desmoplakin

桥粒蛋白 掌跖角化病 医学 皮肤病科 角化过度 复合杂合度 角化不良 心肌病 突变 病理 心力衰竭 遗传学 内科学 基因 生物
作者
K B S Nina Antonov,Mina Y. Kingsbery,Luis Rohena,Teresa M. Lee,Angela M. Christiano,Maria C. Garzón,Christine T. Lauren
出处
期刊:Pediatric Dermatology [Wiley]
卷期号:32 (1): 102-108 被引量:14
标识
DOI:10.1111/pde.12484
摘要

Abstract Mutations in the desmosomal protein desmoplakin have been associated with various conditions affecting the skin and heart. The prototype is Carvajal syndrome, characterized by cardiomyopathy, woolly hair, palmoplantar keratoderma ( PPK ), and skin fragility. We report the case of a 3‐year‐old boy presenting with severe left‐sided heart failure with a preceding history of cutaneous abnormalities including congenital alopecia, PPK , nail dystrophy, and follicular hyperkeratosis on the extensor surfaces. Genetic testing revealed a novel combination of two heterozygous mutations in the DSP gene encoding desmoplakin: R1400X and R2284X. Both are predicted to be deleterious to protein function. This case adds to our understanding of the spectrum of clinical presentations of syndromes associated with desmoplakin mutations and highlights the need for cardiac examination in patients with characteristic cutaneous findings.
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